目的：观察鼻源性白色念珠菌脑膜炎（CAM）的临床及影像学表现。方法：选取2024年3月西南医科大学附属医院收治的1例CAM患者进行头颅CT及MRI平扫和实验室检查，分析检出结果并复习相关文献。结果：患者头颅CT显示蝶窦骨质破坏，磁共振液体衰减反转恢复序列及弥散加权成像序列显示脑实质及脑池、脑沟内多发高信号病灶。患者死亡后2个月的鼻腔分泌物培养分离出白色念珠菌，最终诊断为CAM。结论：对于有免疫降低病史及影像学检查发现鼻窦炎性变化伴骨溶解的脑膜炎患者，除细菌性脑膜炎外，应高度怀疑真菌感染波及颅内可能性，在确定致病菌之前，除了广谱抗菌药物外，还应考虑联合使用抗真菌药物。