报道复旦大学附属妇产科医院于2022年收治的原发性卵巢Müllerian腺肉瘤（Müllerian adenosarcoma,MA）1例，并进行文献复习，分享卵巢腺肉瘤的诊治经验。患者，女性，29岁，未婚育，外院行腹腔镜下卵巢病损切除术，术中探查见“右侧卵巢体积增大，下极可见大小约11 cm×8 cm的菜花样肿块，无包膜，质地似鱼肉样，完全切除肿块送检”。术后经北京某（三甲）医院及我院病理科会诊提示卵巢腺肉瘤，遂行全面分期手术：腹腔镜下右侧输卵管卵巢切除术、左侧卵巢囊肿剥除术、大网膜切除术、腹膜多点活检术；宫腔镜下宫颈管占位切除术。术后予紫杉醇+异环磷酰胺化疗4周期。患者化疗结束后定期随访，目前术后近2年随访期间无复发征象。